慢性复发性多灶性骨髓炎（CRMO），又称慢性非细菌性骨髓炎（CNO），是一种罕见的自炎症性骨病，主要累及儿童及青少年，表现为骨痛、肿胀，且无感染或肿瘤证据。尽管该病于50年前首次被描述，但其真实发病率仍不明确，既往研究多基于风湿病中心病例，存在选择偏倚。英国与爱尔兰地区尚无全国性流行病学数据，且诊断延迟普遍存在。本研究旨在通过前瞻性监测明确该地区16岁以下儿童CRMO的年发病率，并全面分析其人口学特征、临床表现、诊疗模式及医疗资源需求。

本研究为前瞻性监测研究，覆盖2020年10月至2022年11月期间英国与爱尔兰地区的儿科及儿童骨科医生群体。通过英国儿科监测系统（BPSU）及英国儿童骨科学会（BSCOS）发放月度电子问卷，收集新发疑似CRMO病例。病例定义包括：①单/多灶骨痛；②影像学特征（X线或MRI显示骨溶解、硬化或骨膜反应）；③排除感染、肿瘤等鉴别诊断。确诊标准参考布里斯托诊断标准，复杂病例经研究组共识确认。数据经去重后，结合人口统计学资料计算发病率（每10万儿童/年），并采用R软件进行统计分析，包括Wilcoxon秩和检验、卡方检验及多元逻辑回归，调整多重检验后以P<0.05为显著性阈值。

研究结果​​

1.发病率与人口学特征​​

· 共纳入185例CRMO患者（确诊165例，疑似20例），年发病率为0.65/10万儿童，地区差异显著（0.12–1.32/10万）。

· 女性占比65.4%，男女发病率比为2:1（女性0.88 vs 男性0.44/10万）。发病高峰年龄为8–10岁（中位症状初发年龄9.5岁），白人占比86%（P=0.031）。

2.临床表现与诊断延迟​​

· 多灶性病变在男性中更常见（72% vs 50%，P=0.044），女性更易出现骨肿胀（67% vs 47%，P=0.044）。

· 常见疼痛部位：下肢（51.1%）、锁骨（35.3%）、骨盆（20.7%）。锁骨疼痛与下肢疼痛呈负相关（r=−0.32，P=0.00028），提示两种临床表型。

· 诊断中位延迟5个月，26.6%患者延迟≥12个月。

3.检查与治疗​​

· 全身MRI使用率达80%，51.1%患者接受骨活检，病理显示慢性炎症（39%）及纤维化（38%）为主。

· 初始治疗以NSAIDs为主（93.9%），双膦酸盐使用率44.8%（帕米膦酸58例，唑来膦酸14例），生物制剂仅6例（3.6%）。

· 30.6%患者在诊断前使用抗生素，年轻患者及高CRP者更易接受抗生素治疗（P=0.0093及0.0018）。

4.医疗资源利用​​

· 59.8%患者由风湿科医生确诊，17.4%由骨科医生诊断。37.4%患者诊断前需住院（中位住院5天），61.6%曾急诊就诊。

· 29.7%患者需辅助行走，5.6%无法正常上学，仅3例转诊至心理健康服务。

发病年龄与疼痛部位数量及分布(A) 症状初发年龄条形图（按性别比较）(B) 患者疼痛部位数量的密度分布图（按性别比较）(C) 骨骼疼痛部位身体分布图（左）及按性别分列的疼痛部位统计表（右）​

本研究首次揭示英国与爱尔兰地区儿童CRMO的年发病率为0.65/10万，女性及白人儿童风险更高。男性多表现为多灶性病变，锁骨与下肢疼痛提示不同临床亚型。诊断延迟较既往研究缩短，全身MRI普及率高，但抗生素滥用问题仍需关注。研究局限性包括依赖临床报告及潜在漏诊。未来需结合影像学专家复核及长期随访数据优化诊疗指南，并提升多学科协作以改善患者生活质量。本结果为CRMO的流行病学、临床管理及资源分配提供了关键基线数据。

原始出处：

Chia DT, Toms AP, Sanghrajka A, Ramanan AV, Killeen OG, Ilea C, Mahmood K, Compeyrot-Lacassagne S, Bailey K, Martin N, Armon K, Suo C. Incidence of chronic recurrent multifocal osteomyelitis in children and adolescents in the UK and Republic of Ireland. Rheumatology (Oxford). 2025 Apr 1;64(4):2162-2170. doi: 10.1093/rheumatology/keae447. PMID: 39167099; PMCID: PMC11962910.

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